Abstrakt
Peritoneal keratin granulomatose er en sjelden tilstand inkludert under granulomatøse lesjoner i peritoneum. Det kan være sekundært til neoplasmer i det kvinnelige kjønnsorganet og kan etterligne karsinomatose intraoperativt. Et tilfelle av en 40 år gammel kvinne med en historie med polycystiske eggstokkene og en sjefsklage av vaginal blødning presenteres. Hun ble diagnostisert med endometrioid adenokarsinom med squamous differensiering i endometrial curettings. Intraoperativt ble mange peritoneale knuter funnet, tolket som peritoneal karsinomatose. Kvinnen gjennomgikk en total abdominal hysterektomi med bilateral salpingo-ooforektomi, omentektomi, bilateral bekkenlymfadenektomi og appendikektomi. Flere biopsier ble tatt, så vel som peritoneale vasker. Mikroskopisk undersøkelse viste flere keratingranulomer på serosaloverflaten av eggstokkene, egglederørene, vedlegget og omentumet. Lymfeknutemetastase ble ikke funnet. Peritoneale keratingranulomer (PKGs) er rapportert i tilfeller av endometrioid adenokarsinom med plateepitel differensiering av livmorkorpus, ovarie og atypisk adenomyom. Det skal bemerkes at prognosen for tilfeller av peritoneale keratingranulomer uten levedyktige tumorceller er gunstig, og at histologisk undersøkelse er avgjørende for diagnosen. VI rapporterer ET TILFELLE AV PKG hos en pasient med endometrial karsinom med squamous differensiering, som er den første hos en kvinne med polycystiske eggstokkene.
1. Innledning
Peritoneal keratingranulom er en sjelden lesjon inkludert blant reaktive tumorlignende lesjoner i bukhinnen. Det kan være sekundært til endometrioid adenokarsinom med squamous differensiering av endometrium og ovarie og atypisk polypoid adenomyom av endometrium og i forbindelse med ruptured dermoidcyster. Den prognostiske betydningen av disse lesjonene er ukjent, og det ser ikke ut til å ha noen interferens med prognosen, når det ikke oppdages levedyktige tumorceller. Her beskriver vi et tilfelle av endometrioid adenokarsinom i endometrium, hos en kvinne med polycystiske ovarier hvor diffuse peritoneale keratingranulomer ble funnet uten levedyktige tumorimplantater som intraoperativt ble feiltolket som diffus karsinomatose.
2. Case Presentasjon
En 40 år gammel kvinne med en kroppsmasseindeks (BMI) på 37 og en tidligere medisinsk historie med polycystisk ovariesyndrom, presentert for sin gynekolog klaget over uregelmessig vaginal blødning. Hennes menarche var i en alder av 16 år og hennes menstruasjonssyklus var sjelden og uregelmessig. Endometriebiopsier (D& C) er undersøkt i alderen 33 og 38 år. I en alder av 38 ble hun diagnostisert med atypisk adenomatøs hyperplasi av endometrium, og hun ble satt på progestagenbehandling. Noen måneder senere opplevde hun en ny episode av uregelmessig vaginal blødning, og etter en ekstra D& C ble hun diagnostisert med endometrioid adenokarsinom i endometrium. Som en rutinemessig pre-op sjekk, tumormarkører ble bedt om. Hennes serum CA125 og serum CA19.9 ble forhøyet til 69,00 E/ml (normalt < 35,00 E/ml) og 91,60 E / ml (normalt < 35.00 E/ml), henholdsvis. Magnetic resonance imaging (MRI) i underlivet viste invasjon av mer enn 50% av myometrium og av den øverste livmor cervical stroma. Uskarphet av sigmoid fett og fremtredende inguinal, para-aorta og mesenteriske lymfeknuter ble også beskrevet med en maksimal lymfeknudediameter på 1,5 cm. Total abdominal hysterektomi, bilateral salpingo-ooforektomi, bilateral bekken lymfeknute disseksjon, omentektomi og appendektomi ble utført. Intraoperative peritoneale vasker ble også utført. Multiple peritoneale knuter, <0.5 cm i diameter, mistenkelig for disseminert karsinomatose, ble funnet under kirurgi I posen Av Douglas, over sløyfer i tynntarm og i mesenteri i tynntarmen. Flere biopsier ble tatt. På grunn av økt BMI ble ikke para-aorta lymfadenektomi utført. Ingen frossen seksjon ble bedt om fordi det ble verdsatt at et positivt resultat ikke ville påvirke den generelle kirurgiske ledelsen.
Grovt ble livmorkorpuset, inkludert begge cornua, fylt med en polypoid papillær masse, som måler 11, 5 5, 5 cm, som strekker seg inn i livmorhalsen (Figur 1). Begge eggstokkene ble forstørret med flere perifert lokaliserte follikulære cyster og tett perifer stroma, i samsvar med den kliniske anamnesen til polycystiske ovarier.
Histologisk svulst i livmor corpus var overfladisk invasiv, moderat differensiert, tubulopapillær adenokarsinom av endometrium, endometrioid type med flere foci av plateepitel differensiering(Figur 2(a)-2 (c)). Immunhistokjemisk var det positivt uttrykk for hormonreseptorer og p53(Figur 3). Svulsten ble utvidet overfladisk til livmorhalsen (Figur 4). Alle 18 bekken lymfeknuter var unremarkable. I tillegg ble det på serosaloverflaten av bilaterale eggstokkene, egglederørene og vedlegget funnet flere mikroskopiske granulomer, sammensatt av amorfe uregelmessig laminerte eosinofile forekomster av keratin, assosiert med spøkelsesceller og omgitt av fremmedlegemer gigantiske celler (Figur 5(a)-5(c)). Det var også reaktive mesotelceller nær keratingranulomer. I ettertid ble lignende degenererte plateepitelceller funnet i store, hovedsakelig overfladiske områder av livmortumoren (Figur 6), samt fylling og forlengelse av lumen i egglederne, bilateralt (Figur 7 (a) -7 (c)).
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c))
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c))
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c))
Intraoperative peritoneale vasker viste spredte mesotelceller, sporadiske klynger av atypiske celler av mesotelial opprinnelse, sjeldne anucleate squames og en sporadisk keratingranulom. Totalt sett var endometriekarsinom I UICC / FIGO stadium II.
3. Diskusjon
Peritoneal keratingranulom er en sjelden lesjon inkludert under granulomatøse lesjoner i peritoneum . Slike peritonealreaksjoner kan være smittsomme eller ikke-smittsomme i etiologi . Den ikke-smittsomme typen kan være sekundær til neoplasmer i det kvinnelige kjønnsorganet, som endometrioid adenokarsinom med squamous differensiering av endometrium og eggstokk og atypisk polypoid adenomyom av endometrium eller sett i forbindelse med ruptured dermoidcyster. De er også funnet i sprukket ovarial teratom og ikke-neoplastiske tilstander, slik som sølt fostervann, eller i intraperitoneal renal dialyse-assosiert peritoneal plateepitel metaplasi .
Peritoneale keratingranulomer refererer til funn av reir av keratiniserte anucleate squamous celler omgitt av en fremmedlegeme type gigantisk cellereaksjon, enten på peritoneal overflaten eller i subperitoneal bindevev. Disse såkalte keratingranulomene inneholder ikke noe glandulært epitel. De typiske histologiske opptredener i tidligere rapporterte tilfeller var lik vår.
Spontan refluks av eksfolierte nekrotiske plateepitel-metaplastceller eller keratin fra plateepitel-elementet i endometrietumoren til peritoneum eller dets retropulsjon gjennom tubal lumina på grunn av endometrieprøvetaking er postulert som patogenetisk mekanisme i de 27 TILFELLENE AV PKG assosiert med endometrial adenokarsinom med plateepiteldifferensiering . Ovennevnte induserer en fremmedlegeme granulomatøs reaksjon og inkluderer hyppig tilknytning til cervikal stenose, hornhinnenes plassering av primærtumoren, tilstedeværelse av keratinklumper i lumen av røret og overfladisk plassering av plateepitel nekrotiske celler i endometrialkarsinom . I vårt tilfelle ble alle ovennevnte krav oppfylt. Livmorhulen var fylt med en svulst som forårsaket distensjon av hornhinnedelen av egglederne, og det var omfattende squamous differensiering av endometrioid adenokarsinom, i ca 1/20 av svulsten, som var mer uttalt i overfladiske områder, hvor omfattende degenerasjon og nekrose av endometrisk karsinom var tilstede (Figur 8). Rørene ble massivt oppblåst og fylt med mange anucleate squames, som åpenbart spredte seg til bukhinnen, noe som førte til en florid granulomatøs peritoneal reaksjon på keratin.
den vanlige rapporterte keratiniseringsprosessen i endometriekarsinomer kan påvirkes av bestråling, kirurgisk traume, delvis fjerning av tumormassen, hormonelle faktorer, infeksjon eller transfusjon, men etiologien er vanligvis ukjent . Noen ganger kan tumorcellene gjennomgå keratinisering etter å ha kommet inn i bukhulen . Disse kan være synlige for kirurgen og etterligne peritoneal karsinomatose makroskopisk, slik det var tilfellet med våre kirurger. Så lenge ingen kjertelkomponent er identifisert histologisk, bør keratingranulomer ikke betraktes som tumorspredning og bør ikke føre til oppadstigningshastighet. I slike tilfeller bør områdene undersøkes grundig av gynekologen og undersøkes nøye mikroskopisk av patologen for å utelukke tilstedeværelse av levedyktige tumorceller. Videre kan reaktiv mesothelial hyperplasi nær keratin granulomer forekomme. Peritoneal vask bidrar ikke lenger til endometrial kreft staging; likevel fortsetter de å bli utført av klinikerne, selv om en positiv rapport kan bære en risiko for overdiagnose, da det kan være vanskelig å skille mellom reaktive mesoteliale og tumorceller. Det er bare en rapport om cytohistologisk korrelasjon Av PKGs . I vårt tilfelle var atypiske celler i peritonealvaskene immunoreaktive for kalretinin (Figur 8), som indikerer mesotelial opprinnelse. Det var også spredte anucleate orangeofile squames (Figur 9), som ikke kunne ha vært av kutan opprinnelse, da den cytologiske prøvetakingsteknikken ikke var transkutan (paracentese) og en sporadisk keratingranulom, positiv for ker5/6 (Figur 10). Cytologisk bevis på keratin i peritoneal vask ikke utlede en diagnose av metastatisk karsinom, men nøye gransking må gjøres, for å utelukke tilstedeværelse av ondartede celler.
etter revisjon av litteraturen var det kun rapportert 33 lignende tilfeller frem til 2012.
Tripathy et al. (2010) Og Montes et al. (1961) var de første til å beskrive et tilfelle av godt differensiert adenokarsinom i livmorskorpuset hvor såkalte «pigmenterte knuter» bestående av fremmedlegemekeratingranulomer ble identifisert på og under livmorens serosale overflate og den proksimale enden av egglederen. Disse forfatterne foreslo at squamous metaplasi og keratinisering av endometriotisk epitel kan føre til dannelse av granulomer.
Chen (1978) beskrev fem tilfeller av livmor «adenoacanthoma» med peritoneal fremmedlegeme granulomatøs reaksjon på keratin. Disse forfatterne postulerte at veien for inngangen av keratin inn i bukhulen for å være spontan refluks fra endometrial tumor, inkludert en hyppig tilknytning til cervikal stenose, en hornhinne plassering av primærtumor som fører til transtubal spredning. William et al. (1984) Og Wotherspoon et al. (1989) rapporterte to ekstra tilfeller, assosiert med henholdsvis et «adenosquamous karsinom» og et «adenoacanthom» i livmoren. Kim Og Scully (1990) rapporterte 22 tilfeller av peritoneale keratingranulomer med karsinomer av endometrium og eggstokk og atypisk polypoid adenomyom i endometrium, som utgjør den største gjennomgangen av tilfeller publisert i litteraturen. Det var første gang slike peritoneale lesjoner ble beskrevet å være relatert til endometrioid adenokarsinom i eggstokken (fem tilfeller). Wu et al. (2006) beskrev det andre tilfellet av peritoneal keratingranulom i forbindelse med ovarieadenokarsinom. Det ble foreslått Av Kim Og Scully (1990) at rive av kapselen til svulsten eller malign celle som trengte inn i ovarieoverflaten, var veien for celler i å komme inn i bukhulen. De to siste publiserte tilfellene, Av Van Der Horst Og Evans (2008), refererer også til karsinomer i endometrium. En sak med tolv års oppfølging av endometrioid adenokarsinom i endometrium med disseminerte peritoneale keratingranulomer og levedyktige tumorimplantater ble også rapportert i 2012 . Tolket som disseminert sykdom som fører til en palliativ tilnærming med bare brachyterapi og hormonbehandling, kunne den fremragende overlevelsen ikke foreslå noen negativ effekt på prognosen for slike peritoneale lesjoner selv med levedyktige tumorimplantater.
den prognostiske betydningen av keratinperitoneale granulomer med eller uten levedyktige tumorimplantater er vanskelig å vurdere på grunn av det lille antallet tilfeller i litteraturen. Mangel på eller kort oppfølging i noen tilfeller og postoperativ strålebehandling, kjemoterapi eller begge deler, som kan ha påvirket den naturlige forløpet av eventuelle postoperative gjenværende peritoneale lesjoner, gjør det vanskeligere å tolke den virkelige prognostiske betydningen av disse lesjonene. Noen forfattere antyder at de ikke har prognostisk betydning når det ikke finnes levedyktige celler i granulomene.
kombinasjonen av kontrastforsterket T1-vektet og diffusjonsvektet magnetisk resonans er nevnt for å være nyttig for den preoperative differensialdiagnosen .
i denne studien dokumenterer vi et svært sjeldent tilfelle med en pasient med polycystisk ovariesyndrom, som presenterte en stor endometrietumor som fylte livmoren og stakk ut gjennom livmorhalsen. Svulsten var et endometrioid adenokarsinom i endometriumet som ble ledsaget av flere peritoneale keratingranulomer som tilskrives tumorens squamous-element, transpasserer lumen i egglederne og utløser en gigantisk cellereaksjon. Våre funn er i samsvar Med Chen et al.’s og Wotherspoon et al.foreslått patogenetisk mekanisme spontan tilbakeløp keratiniserte plateepitelceller gjennom lumen av egglederne inn i bukhulen i tumorer assosiert med cervikal stenose eller hornhinne plassering. For første gang bekrefter vi mikroskopisk den foreslåtte patogenetiske mekanismen FOR pkg-dannelse. Fallopierørene i vårt tilfelle ble oppblåst og fylt med anucleate squames stammer fra det squamous metaplastiske elementet i endometrial adenokarsinom.
fordi peritoneal granulomatose kan ligne disseminert karsinomatose makroskopisk, er kunnskapen om denne sjeldne enheten avgjørende for å unngå upstaging av pasienten. Vår pasient gjennomgikk brachyterapi og hel bestråling og er godt etter femten måneders oppfølging.
videre utgjør funnene av spredte anucleate squames og keratingranulom i peritonealvaskene den andre cytohistologiske referansen til PKGs .
Samtykke
Skriftlig samtykke er gitt fra pasienten.
Interessekonflikter
forfatterne erklærer at det ikke er noen interessekonflikter angående publisering av denne artikkelen.
Takk
forfatterne ønsker Å uttrykke sin takknemlighet Til Nikolaos Trapezontas for hans uvurderlig hjelp med innsending prosessen av manuskriptet.
